A leishmaniose tegumentar é uma doença muito prevalente no mundo, sendo noventa por cento dos casos registrados na América do Sul. Ela merece atenção, uma vez que não tratada da maneira correta pode causar sequelas. Paciente masculino, 17 meses, procedente de zona rural de Bonito de Minas MG. Em outubro de 2018, a criança apresentou nódulo na região lateral esquerda da face, próxima à boca, evoluindo para pústula e crosta com edema e eritema adjacentes. Inicialmente, foi prescrito amoxicilina por 10 dias, depois penicilina benzatina 1.2 milhões de unidades internacionais, cefalexina por 6 dias e azitromicina por 5 dias, sem melhora. Realizou drenagem da lesão, com saída de secreção serossanguinolenta também sem sucesso. Em novembro, a criança foi levada a um hospital de Brasília, com suspeita de celulite e, por isso, ministrado cefazolina. Sem melhora do quadro, foi introduzida clindamicina. Com o quadro inalterado, realizou-se biópsia da lesão, que revelou dermatite superficial com numerosos histiócitos contendo estruturas sugestivas de leishmania. Houve melhora da lesão após tratamento de 20 dias com antimoniato de meglumina. As lesões de leishmaniose tegumentar americana podem aparecer como úlceras indolores, com bordas bem delimitadas, fundo avermelhado e granulações ou como lesões vegetantes ou verrucosas. A infecção secundária associada pode causar dor, exsudato, crostas e eczema, modificando seu aspecto. O diagnóstico nem sempre é simples e a confirmação é laboratorial. Em lesões típicas o diagnóstico pode ser clínico-epidemiológico. O tratamento de escolha é antimonial pentavalente na dose de 10-20mg/kg/dia, durante 20-30 dias. Doenças como sífilis, hanseníase, tuberculose e micobacterioses atípicas devem ser levadas em conta no diagnóstico diferencial. O tratamento inadequado pode ocasionar cicatrizes atróficas, alteração de pigmentação ou cicatrizes hipertróficas.É relevante esse relato pela dificuldade no diagnóstico inicial devido à atipicidade na apresentação da lesão, o que causou atraso no diagnóstico e tratamento.